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81例硬脊膜外动静脉瘘的显微外科与血管内治疗的多中心研究

券商基金2020-06-26 王文佳 高谋

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edAVFs与dAVFs在血管造影和临床表现上有诸多相似之处,导致其容易被误诊为dAVFs,针对edAVFs的标准治疗策略尚未明确。该研究对比分析edAVFs和dAVFs在血管造影及临床表现上的差异,旨在为edAVFs的治疗决策提供依据。

硬脊膜外动静脉瘘(edAVFs)与硬脊膜动静脉瘘(dAVFs)在血管造影和临床表现上有诸多相似之处,导致其容易被误诊为dAVFs,针对edAVFs的标准治疗策略尚未明确。该研究对比分析edAVFs和dAVFs在血管造影及临床表现上的差异,旨在为edAVFs的治疗决策提供依据。


——摘自文章章节

【REF:Takai K, et al. J Neurosurg Spine. 2020 Apr 24;1-11.doi: 10.3171/2020.2.SPINE191432.】



研究背景



脊髓动静脉分流是相对少见的血管病变,总共分为4型I型硬脊膜动静脉瘘,II型硬脊膜下血管畸形,III型硬脊膜内外幼稚血管畸形,IV型髓周动静脉瘘。随着神经影像学的快速发展,硬脊膜外动静脉瘘(edAVFs)的报道日益增多,其不能归类到上述4种类型。因为edAVFs与硬脊膜动静脉瘘(dAVFs)在血管造影和临床表现上有诸多相似之处,导致其容易被误诊为dAVFs,针对edAVFs的标准治疗策略尚未明确。该研究对比分析edAVFs和dAVFs在血管造影及临床表现上的差异,旨在为edAVFs的治疗决策提供依据,报道如下。



研究方法



研究者从19个中心收集了280例胸段与腰骶段dAVFs和edAVFs患者的临床及影像学资料,并对edAVFs患者治疗失败率、治疗失败的危险因素以及神经功能预后进行统计分析。



研究结果






血管造影特点


dAVFs和edAVFs患者血管造影结果汇总于表1。dAVFs多由单支动脉供血(86%),位于胸段硬脊膜背侧,通过单支静脉向硬脊膜下引流。195例(98%)dAVFs患者的瘘口位于单一脊髓节段,4例(2%)位于两个不同节段。与之相比,edAVFs常由多支动脉(多节段和/或双侧)供血(54%),位于腰骶段硬脊膜外腹侧,通过扩张的硬脊膜外静脉丛引流至单支(91%)或多支(9%)硬脊膜下静脉(图1)。


表1. dAVFs和edAVFs患者血管造影和临床特征

      

图1. dAVFs(A和C)和edAVFs(B和D)血管构筑3D图。dAVFs由根脊膜动脉供血,位于硬脊膜背侧,并通过硬脊膜引流至单支硬膜下静脉。edAVFs由双侧吻合动脉供血,位于硬脊膜外腹侧,并通过扩张的硬脊膜外静脉丛分流至单支或多支硬脊膜下静脉。


81例(100%)edAVFs中连接供血动脉和扩张的硬脊膜外静脉丛的瘘口均位于单一脊髓节段。66例(81%)edAVFs患者的腹侧静脉丛位于单个椎体平面,15例(19%)位于多个椎体平面。伴有巨大静脉丛(超过2个脊髓节段)的edAVFs患者常通过多支硬脊膜下静脉引流(图2,p <0.001)。63例(78%)患者单纯是单纯的硬脊膜下引流,18例(22%)患者同时存在硬脊膜下和椎旁引流。


图2. 1例61岁女性edAVFs患者。(A)血管造影显示edAVFs由骶正中动脉供血,经3支硬脊膜下静脉引流。该患者行显微外科治疗阻断3支引流静脉。(B-D)术后血管造影显示仍存有1支引流静脉,此静脉在术前未被发现。





临床特征


dAVFs和edAVFs两组患者的年龄、性别、症状和平均症状持续时间非常相似。dAVFs和edAVFs都常见于60岁以上老年男性,大多表现为静脉充血性脊髓病。治疗前平均症状持续时间较长(16-20个月)。大多dAVFs(93%)和edAVFs(99%)患者MRI T2可见脊髓高信号和/或脊髓周围血管流空信号。然而,根据mRS评分,Aminoff-Logue步态和排尿功能等级,edAVFs患者术前症状较dAVFs患者更严重(p <0.001,表1)。





脊柱手术外伤史


与dAVFs和edAVFs相关的手术外伤史是椎板切除术、融合术或骨折。大多dAVFs患者的瘘口远离手术或外伤的脊髓节段。而edAVFs患者的瘘口邻近这些节段(p <0.001,表1)。





治疗失败


42例edAVFs患者行显微外科治疗,36例行血管内治疗,余下3例行联合治疗,其中血管内治疗的失败率最高(显微外科治疗7.5%;血管内治疗31%;联合治疗0%;p = 0.018),3组术者经验无明显差异。相比显微外科治疗,血管内治疗与首次治疗失败显著相关(OR 5.72,95%CI 1.45-22.6;p = 0.013)。





治疗失败的危险因素


该研究发现edAVFs患者显微外科治疗失败的独立危险因素是引流静脉的数量(OR 17.9,95%CI 1.56-207;p = 0.021),而血管内治疗失败的独立危险因素是供血动脉的数量(OR 4.11,95%CI 1.23-13.8;p = 0.022)(表2)。


表2. 血管造影显示与edAVFs治疗失败的危险因素





显微外科治疗


42例edAVFs患者行显微外科治疗,其中34例(81%)仅结扎引流静脉近端,8例对扩张的静脉丛和引流静脉进行电凝。术中切除椎板的数量为1.9±0.6。28例(67%)行半椎板切除术。31例(74%)行术中荧光血管造影。3例(7.5%)患者因显微外科治疗失败需再次治疗。3例患者均有多支引流静脉。其中2例术中仅阻断单支引流静脉,而术后血管造影显示尚有硬膜下静脉持续引流以及硬膜外静脉丛扩张。另1例患者术中阻断3支引流静脉和扩张的静脉丛,而术后血管造影显示尚有术前未被发现的引流静脉和静脉丛存在(图2)。此3例患者均再次行显微外科治疗后edAVFs完全消失。仅结扎引流静脉的16例患者术后行血管造影或3D-CTA检查发现:其中12例(75%)患者静脉丛自发闭塞(图3)。其余4例硬膜外静脉丛持续存在,然而随访期间硬膜下引流未再复发。41例患者术后磁共振复查40例T2脊髓高信号和脊髓周围血管流空信号减轻或消失。


图3. 1例68岁男性edAVFs患者。(A)脊髓矢状MRI显示在低位脊髓节段可见T2高信号。(B)血管造影显示edAVFs(白色箭头)由双侧L2节段动脉(黑色箭头)供血。(C)该患者接受显微外科治疗结扎单支硬脊膜下引流静脉,从而完全闭塞edAVFs。(D)术中完整保留的扩张的静脉丛自发闭塞。黑色箭头示双侧供血动脉。





血管内治疗


36例edAVFs患者行血管内治疗,其中33例用NBCA经动脉栓塞,2例用弹簧圈经动脉栓塞,1例用NBCA经静脉栓塞。没有使用Onyx进行栓塞,因为在日本Onyx没有批准用于脊髓动静脉分流栓塞。16例仅栓塞供血动脉;10例栓塞供血动脉和扩张的硬脊膜外静脉丛;9例栓塞供血动脉,扩张的静脉丛和硬脊膜下引流静脉近端(图4)。11例(31%)患者因血管内治疗失败需再次治疗。其中8例有多支供血动脉。在治疗失败的11例患者中,仅栓塞供血动脉。相比之下,栓塞静脉丛的19例患者中,无论是否栓塞引流静脉,edAVFs均完全消失(图4)。NBCA的浓度与治疗失败无关。11例治疗失败的患者中有6例行显微外科治疗,余下5例行血管内治疗,经再次治疗后,所有患者edAVFs完全消失。36例患者术后磁共振复查32例T2脊髓高信号和脊髓周围血管流空信号减轻或消失。


图4.(A和B)1例83岁女性edAVFs患者行血管内治疗前(A)后(B)血管造影检查结果。该患者edAVFs位于L3节段(白色箭头)由双侧动脉供血。血管内治疗将NBCA注入到双侧供血动脉(黑色箭头),扩张的静脉丛,以及引流静脉(黑箭),从而完全闭塞edAVFs。(C和D)1例41岁男性edAVFs患者行血管内治疗前3D血管成像(C)和治疗后血管造影结果(D)。该患者edAVFs位于左侧L2和L3节段(白色箭头)由左侧动脉供血。血管内治疗将NBCA注入到供血动脉以及扩张的静脉丛(黑箭),尽管未注入到引流静脉,但也完全闭塞edAVFs。





联合治疗


3例患者(其中2例伴有巨大扩张的静脉丛累及2-3个椎体节段,1例伴有双侧多支供血动脉)分期行联合治疗:1)显微外科结扎硬脊膜下引流静脉;2)血管内治疗栓塞扩张的硬脊膜外静脉丛。术后血管造影显示edAVFs完全消失。3例患者术后磁共振复查T2脊髓高信号和脊髓周围血管流空信号均减轻或消失。





神经功能预后


81例edAVFs患者平均随访时间为术后31个月(6-121个月),无论是否发生治疗失败,这些患者mRS评分、Aminoff-Logue步态、排尿功能均有明显改善(p <0.001)。



研究结论



该研究表明伴有硬脊膜下静脉引流的硬脊膜外动静脉瘘是一种独特的疾病实体,可归为脊髓血管畸形的一种亚型。大型多中心队列研究发现此类疾病患者首次接受显微外科治疗的疗效优于血管内治疗。


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